Latar belakang: Di awal tahun 2016, Kabupaten Banjarnegara telah mengalami kejadian luar biasa DBD dengan jumlah kasus sebanyak 230 kasus hingga minggu I bulan April 2016. Peningkatan kasus DBD merupakan ancaman yang cukup besar untuk kesehatan masyarakat dan menyebabkan kerugian ekonomi yang besar akibat dari biaya kesakitan Penaykit DBD. Penelitian ini bertujuan untuk mengetahui biaya yang disebabkan oleh penyakit DBD berdasarkan perspektif pasien/keluarga di Rumah Sakit dan Puskesmas Kabupaten Banjarnegara tahun 2016.Metode: Penelitian ini merupakan penelitian deskriptif dengan desain survei prospektif. Data sekunder diperoleh dari puskesmas dan rumah sakit dan data primer melalui wawancara. Data diolah dengan software MS Excel dan dianalisis menggunakan software STATA versi 12.Hasil: Subjek dalam penelitian ini berjumlah 57 orang. Biaya langsung Rp 207.290.500 (rata-rata Rp 3.636.676). Biaya tidak langsung Rp 68.016.900 (rata-rata Rp 1.193.300). Biaya kesakitan penyakit Demam Berdarah Dengue adalah sebesar Rp.275.307.500 (rata-rata Rp.4.829.955). Biaya Kesakitan Penyakit DBD lebih tinggi pada aki-laki, kelompok >15 tahun, kelompok pekerja, lama sakit >7 hari, tidak memiliki jaminan kesehatan dan tidak menggunakan jaminan kesehatan, penggunaan fasilitas layanan kesehatan, praktik swasta dan RSUD, > 2 kali kunjungan, dan waktu tempuh >15 menit. Hasil analisis menunjukkan umur (p=0,0209), status pekerjaan (0,0389), kepemilikan jaminan kesehatan (0,0022), dan penggunaan jaminan kesehatan (p=0,0003).Kesimpulan: Biaya kesakitan penyakit Demam Berdarah Dengue adalah sebesar Rp 275.307.500, dimana 75,29% merupakan biaya langsung dan 24,71% biaya tidak langsung. Meningkatkan peran aktif semua sektor terkait dan pembagian peran yang jelas untuk masing-masing sektor sehingga pengendalian DBD menjadi terarah dan dukungan anggaran untuk upaya pencegahan dan pengendalian DBD.